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Myopathic mtDNA Depletion Syndrome Due to Mutation in TK2 Gene.
Martín-Hernández, Elena; García-Silva, María Teresa; Quijada-Fraile, Pilar; Rodríguez-García, María Elena; Rivera, Henry; Hernández-Laín, Aurelio; Coca-Robinot, David; Fernández-Toral, Joaquín; Arenas, Joaquín; Martín, Miguel A; Martínez-Azorín, Francisco.
Afiliación
  • Martín-Hernández E; 1 Unidad Pediátrica de Enfermedades Raras, Metabólicas-Hereditarias y Mitocondriales, Departamento de Pediatría, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, Spain.
  • García-Silva MT; 1 Unidad Pediátrica de Enfermedades Raras, Metabólicas-Hereditarias y Mitocondriales, Departamento de Pediatría, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, Spain.
  • Quijada-Fraile P; 2 Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Raras (CIBERER), Madrid, Spain.
  • Rodríguez-García ME; 1 Unidad Pediátrica de Enfermedades Raras, Metabólicas-Hereditarias y Mitocondriales, Departamento de Pediatría, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, Spain.
  • Rivera H; 3 Laboratorio de Enfermedades Mitocondriales, Instituto de Investigación, Hospital Universitario 12 de Octubre (i + 12), Madrid, Spain.
  • Hernández-Laín A; 2 Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Raras (CIBERER), Madrid, Spain.
  • Coca-Robinot D; 3 Laboratorio de Enfermedades Mitocondriales, Instituto de Investigación, Hospital Universitario 12 de Octubre (i + 12), Madrid, Spain.
  • Fernández-Toral J; 4 Servicio de Anatomía Patológica (Neuropatología), Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, Spain.
  • Arenas J; 5 Servicio de Radiología Pediátrica, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, Spain.
  • Martín MA; 6 Unidad de Genética, Hospital Universitario Central de Asturias (HUCA), Oviedo, Asturias, Spain.
  • Martínez-Azorín F; 2 Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Raras (CIBERER), Madrid, Spain.
Pediatr Dev Pathol ; 20(5): 416-420, 2017.
Article en En | MEDLINE | ID: mdl-28812460
Whole-exome sequencing was used to identify the disease gene(s) in a Spanish girl with failure to thrive, muscle weakness, mild facial weakness, elevated creatine kinase, deficiency of mitochondrial complex III and depletion of mtDNA. With whole-exome sequencing data, it was possible to get the whole mtDNA sequencing and discard any pathogenic variant in this genome. The analysis of whole exome uncovered a homozygous pathogenic mutation in thymidine kinase 2 gene ( TK2; NM_004614.4:c.323 C>T, p.T108M). TK2 mutations have been identified mainly in patients with the myopathic form of mtDNA depletion syndromes. This patient presents an atypical TK2-related myopathic form of mtDNA depletion syndromes, because despite having a very low content of mtDNA (<20%), she presents a slower and less severe evolution of the disease. In conclusion, our data confirm the role of TK2 gene in mtDNA depletion syndromes and expanded the phenotypic spectrum.
Asunto(s)
Palabras clave

Texto completo: 1 Colección: 01-internacional Base de datos: MEDLINE Asunto principal: Timidina Quinasa / Enfermedades Mitocondriales / Enfermedades Musculares / Mutación Tipo de estudio: Diagnostic_studies / Prognostic_studies Límite: Child / Female / Humans Idioma: En Revista: Pediatr Dev Pathol Asunto de la revista: PATOLOGIA / PEDIATRIA Año: 2017 Tipo del documento: Article País de afiliación: España Pais de publicación: Estados Unidos

Texto completo: 1 Colección: 01-internacional Base de datos: MEDLINE Asunto principal: Timidina Quinasa / Enfermedades Mitocondriales / Enfermedades Musculares / Mutación Tipo de estudio: Diagnostic_studies / Prognostic_studies Límite: Child / Female / Humans Idioma: En Revista: Pediatr Dev Pathol Asunto de la revista: PATOLOGIA / PEDIATRIA Año: 2017 Tipo del documento: Article País de afiliación: España Pais de publicación: Estados Unidos