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Early-onset multisystem mitochondrial disorder caused by a nonsense mutation in the mitochondrial DNA cytochrome C oxidase II gene.
Campos, Y; García-Redondo, A; Fernández-Moreno, M A; Martínez-Pardo, M; Goda, G; Rubio, J C; Martín, M A; del Hoyo, P; Cabello, A; Bornstein, B; Garesse, R; Arenas, J.
Afiliación
  • Campos Y; Centro de Investigación and Departamento de Neuropatología, Hospital Universitario, Madrid, Spain.
Ann Neurol ; 50(3): 409-13, 2001 Sep.
Article en En | MEDLINE | ID: mdl-11558799
We report the first nonsense mutation (G7896A) in the mtDNA gene for subunit II of cytochrome c oxidase (COX) in a patient with early-onset multisystem disease and COX deficiency in muscle. The mutation was heteroplasmic in muscle, blood, and fibroblasts from the patient and abundantly present in COX-deficient fibers, but less abundant in COX-positive fibers; it was not found in blood samples from the patient's asymptomatic maternal relatives. Immunoblot analysis showed a reduced concentration of both COX II and COX I polypeptides, suggesting impaired assembly of COX holoenzyme.
Asunto(s)
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Colección: 01-internacional Base de datos: MEDLINE Asunto principal: ADN Mitocondrial / Miopatías Mitocondriales / Complejo IV de Transporte de Electrones / Codón sin Sentido Límite: Child, preschool / Female / Humans Idioma: En Revista: Ann Neurol Año: 2001 Tipo del documento: Article País de afiliación: España Pais de publicación: Estados Unidos
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Colección: 01-internacional Base de datos: MEDLINE Asunto principal: ADN Mitocondrial / Miopatías Mitocondriales / Complejo IV de Transporte de Electrones / Codón sin Sentido Límite: Child, preschool / Female / Humans Idioma: En Revista: Ann Neurol Año: 2001 Tipo del documento: Article País de afiliación: España Pais de publicación: Estados Unidos