RESUMO
Introduction: Morquio syndrome or mucopolysaccharidosis type IV-A (MPS IV-A) is an autosomal recessive disease caused by biallelic variants in the GALNS gene, encoding the lysosomal enzyme GalN6S, responsible for glycosaminoglycan keratan sulfate and chondroitin-6-sulfate degradation. Studies have shown that the degree of evolutionary and chemical divergence of missense variants in GalN6S when compared to ancestral amino acids is associated with the severity of the syndrome, suggesting a genotype-phenotype correlation. There is little information on Latin American patients with MPS IV-A that replicate these findings. This study aimed to characterize the phenotype and genotype from patients with MPS IV-A, who are under Enzyme Replacement Therapy at the Children's Neuropsychiatry Service of the Hospital Clínico San Borja Arriarán, Santiago, Chile, and to determine if there is any association between genotype and phenotype with those findings. Methods: Information was collected from medical charts, all patients went through a GalN6S enzymatic activity measurement in leukocytes from peripheral blood, and the GALNS gene was sequenced for all cases. Results: 12 patients with MPS IV-A were recruited, all patients presented multisystem involvement, mostly skeletal, and 75% of cases underwent surgical interventions, and cervical arthrodesis was the most frequent procedure. In regards of the genotype, the two most frequent variants were c.319+2T>C (n = 10, 41.66%) and p.(Arg386Cys) (n = 8, 33.33%), the first one was previously described in 2018 in a patient from Chile [Bochernitsan et al., 2018]. Conclusion: This is the first time that a genotype-phenotype correlation has been studied by analyzing the variants effect on the molecular structure of human GalN6S and the evolutionary conservation degree of affected residues in a cohort of patients in Chile. Albeit our work could not find statistically significant associations, we may infer that the evolutionary conservations of affected amino acids and the effect of variants on enzyme structure may play a main role. Further analyzes should consider a meta-analysis of published cases with genotype data and larger samples and include other variables that could provide more information. Finally, our data strongly suggest that variant c.319+2T>C could have a founder effect in Chilean patients with MPS IV-A.
RESUMO
Introducción: Dentro de las enfermedades cardiovasculares, el infarto agudo de miocardio es una de las causas de muerte más importante en Cuba, con tendencia creciente en el período 2019-2020. Objetivo: Identificar las variables asociadas a la morbimortalidad precoz por infarto agudo de miocardio, en la unidad coronaria del Hospital Universitario Clínico Quirúrgico Comandante Faustino Pérez Hernández, en el período 2019-2020. Materiales y métodos: Estudio observacional, descriptivo, de corte transversal que incluyó a 150 pacientes. Se analizaron variables cualitativas y cuantitativas, se aplicó el Chi-cuadrado o t de Student, y se realizó regresión logística binaria. Se empleó un nivel de significación estadístico de p < 0,05. Resultados: El 27 % de los pacientes presentaron complicaciones, y la mortalidad fue del 6 %. Las variables que se relacionaron con las complicaciones fueron la edad de 60 años o más (OR = 3,27; p = 0,004), la localización del infarto en cara anterior (OR = 2,63; p = 0,013) y la fracción de eyección del ventrículo izquierdo menor del 40 % (OR = 4,82; p = 0,005). Conclusiones: La edad avanzada, la localización del infarto en cara anterior y la disfunción ventricular sistólica se asociaron a una morbimortalidad precoz superior.
Introduction: Within cardiovascular diseases, acute myocardial infarction is one of the most important causes of death in Cuba, with a growing trend in the period 2019-2020. Objective: To identify the variables associated with early morbidity and mortality due to acute myocardial infarction, in the coronary unit of the Clinical Surgical University Hospital Faustino Pérez Hernández, in the period 2019-2020. Materials and methods: Observational, descriptive, and cross-sectional study that included 150 patients. Qualitative and quantitative variables were analyzed, Chi-square or T-student tests were applied to them, and a binary logistic regression was performed. A statistical significance level of p<0.05 was used. Results: 27 % of the patients presented complications, and mortality was 6%. The variables that were related to complications were age 60 years or older (OR=3.27; p=0.004), location of the infarct on the anterior wall (OR=2.63; p=0.013) and the left ventricular ejection fraction less than 40% (OR=4.82, p=0.005). Conclusions: Advanced age, location of the infarct on the anterior wall, and systolic ventricular dysfunction were associated with higher early morbidity and mortality.
RESUMO
Introducción: La baja visión y la ceguera tienen alta prevalencia mundial, siendo categorías de discapacidad frecuentes en Colombia. Se requieren estudios que caractericen la etiología de las deficiencias visuales permanentes. Objetivo: Identificar y caracterizar las diferentes causas de baja visión y ceguera en siete centros de referencia para la población con discapacidad visual en Colombia, atendida entre los años 2012 a 2017 en seis ciudades capitales. Materiales y métodos:Estudio retrospectivo, serie de casos, descriptivo y multicéntrico.Resultados: Se contó con una muestra de 879 registros de pacientes con discapacidad visual. El 70% (612/879) con baja visión y 30% (267/879) con ceguera. Para todos los grupos de edad es más prevalente la baja visión. La etiología más frecuente en pacientes con baja visión fue la degeneración macular asociada a la edad (DMAE) (24%, 144/612); en pacientes con ceguera fue el glaucoma (17%, 45/267). Discusión: Posiblemente en Colombia las causas de baja visión y ceguera van más allá de las cataratas, errores de refracción no corregidos y ceguera infecciosa. Discusión: Las etiologías más frecuentes encontradas son condiciones oculares crónicas y diversas, que requieren intervenciones específicas para disminuir su prevalencia y prevenir casos de baja visión y ceguera.
Introduction: Low vision and blindness have high global prevalence, with categories of disability common in Colombia. Studies that characterize the etiology of permanent visual impairments are required. Objective:To identify and characterize the different causes of low vision and blindness in seven reference centers for the visually impaired population in Colombia, attended between 2012 and 2017 in six capital cities. Materials and Methods:Retrospective, case series, descriptive and multicenter study. Results: A sample of 879 records of visually impaired patients was available. Low vision is more prevalent for all age groups. 70% (612/879) low vision and 30% (267/879) blindness. The most common etiology in patients with low vision was age-related macular degeneration (DMAE) (24%, 144/612); in patients with blindness it was glaucoma (17%, 45/267). Discussions: Possibly in Colombia the causes of low vision and blindness go beyond cataracts, un corrected refractive errors and infectious blindness. Conclusions: The most common etiologies found are chronic and diverse eye conditions, which require specific interventions to decrease their prevalence and prevent cases of low vision and blindness.
Introdução: Baixa visão e cegueira têm alta prevalência global, com categorias de incapacidade comuns na Colômbia. São necessários estudos que caracterizem a etiologia das deficiências visuais permanentes. Objetivo: Identificar e caracterizar as diferentes causas de baixa visão e cegueira em sete centros de referência para a população deficiente visual na Colômbia, atendidos entre 2012 e 2017 em seis capitais. Materiais e Métodos: Estudo retrospectivo, série de casos, descritivo e multicêntrico. Resultados: Uma amostra de 879 registros de pacientes com deficiência visual estava disponível. 54% (478/879) homens. A baixa visão é mais prevalente para todas as faixas etárias. 70% (612/879) baixa visão e 30% (267/879) cegueira. A etiologia mais comum em pacientes com baixa visão foi a degeneração macular relacionada à idade (DMAE) (24%, 144/612); em pacientes com cegueira foi glaucoma (17%, 45/267).Discussão: Possivelmente na Colômbia as causas da baixa visão e cegueira vão além da catarata, erros refrativos não corrigidos e cegueira infecciosa. Conclusões: As etiologias mais comuns encontradas são condições oculares crônicas e diversas, que requerem intervenções específicas para diminuir sua prevalência e prevenir casos de baixa visão e cegueira
Assuntos
Oftalmologia , Cegueira , Baixa Visão , Estatísticas de Sequelas e IncapacidadeRESUMO
BACKGROUND: TULUA, a transverse plication lipoabdominoplasty, which excludes elevation of the supraumbilical flap and includes a skin graft neoumbilicoplasty, claims greater safety and better results. An animal study was designed to compare it, with two current techniques. MATERIALS AND METHODS: Three matched groups of 12 rats had combined liposuction and abdominoplasty. Liposuction was extensive and unrestricted. Groups 1 and 2 had vertical plication and transposition umbilicoplasty, and group 3 had transverse plication and neoumbilicoplasty. Flap elevation in the epigastrium was wide to costal margins in group 1, limited to a tunnel in group 2, and no dissection in group 3. The animals were observed for 21 days and then euthanized. Intraoperative, postoperative, and postmortem variables and findings were measured and analyzed to find differences between groups. RESULTS: Transverse lipoabdominoplasty demonstrated a wider wall plication area, as well as a decrease in tension to close the wound, causing the horizontal scar to remain in a low position. In vertical plication lipoabdominoplasty groups, flap necrosis and seromas were more frequent, and the umbilical position descended due to secondary healing and scar contraction. The scar's scores were better in the transverse group and were confirmed when evaluated by external observers.In postmortem examination, horizontal plication presented less widening; perforator vessels were preserved when surgical undermining of the upper abdomen was not performed, and there were fewer seromas. CONCLUSION: In a rat model, TULUA demonstrates superior results and a decrease in complications when compared to lipoabdominoplasties with vertical plication and wide or tunneled dissection in the upper abdomen. NO LEVEL ASSIGNED: This journal requires that authors assign a level of evidence to each article. For a full description of these Evidence-Based Medicine ratings, please refer to the Table of Contents or the online Instructions to Authors www.springer.com/00266 .
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Parede Abdominal , Abdominoplastia , Lipectomia , Lipoabdominoplastia , Parede Abdominal/cirurgia , Abdominoplastia/métodos , Animais , Lipoabdominoplastia/métodos , Ratos , Resultado do TratamentoRESUMO
RESUMEN Introducción: la hipertensión pulmonar es un hallazgo frecuente en la insuficiencia cardíaca. El uso del sildenafilo en estos casos es una práctica habitual, pero aún controversial por lo limitado de los estudios realizados. Objetivo: comparar las variables ecocardiográficas de hemodinamia pulmonar, en pacientes con disfunción sistólica ventricular izquierda e hipertensión pulmonar secundaria severa, antes y después del uso del sildenafilo. Materiales y métodos: se realizó un estudio de cohorte, donde se incluyeron 19 pacientes; se realizó un seguimiento de dos años. Se analizaron variables clínicas, de laboratorio y ecocardiográficas. Se evaluaron las principales variables de hemodinamia pulmonar antes del uso del sildenafilo y a las doce semanas de su indicación. Se realizó una curva de supervivencia al concluir el seguimiento. El nivel de significación estadístico empleado fue de p < 0,05. Resultados: la edad promedio fue de 56,16 ± 15,77 años y predominó el sexo masculino, con un 73,7 %. La supervivencia al término del seguimiento fue de 78,9 %. Las principales variables ecocardiográficas de hemodinamia pulmonar mostraron una reducción significativa a las doce semanas del tratamiento con sildenafilo. La supervivencia de los pacientes con una reducción del 25 % de las presiones pulmonares en el ecocardiograma realizado a las doce semanas del tratamiento, fue mayor al terminar el estudio (100 % vs 33 %, log-rank test p = 0,001). Conclusiones: posterior al uso del sildenafilo se encontró una reducción significativa de las variables de hemodinamia pulmonar en el ecocardiograma evolutivo. La sobrevida fue mayor en los pacientes que presentaron dicha reducción (AU).
ABSTRACT Introduction: pulmonary hypertension is a common finding in heart failure. The use of sildenafil in these cases is a common practice, but still controversial due to the limited number of studies carried out. Objective: to compare echocardiographic variables of pulmonary hemodynamics, in patients with left ventricular systolic dysfunction and severe secondary pulmonary hypertension, before and after the use of sildenafil. Materials and methods: a cohort study was led, including 19 patients; a two-year follow-up was carried out. Clinical, laboratory and echocardiographic variables were analyzed. The main pulmonary hemodynamics variables were evaluated before the use of sildenafil and 12 weeks after its indication. A survival curve was performed at the end of the follow-up. The statistical significance level used was p < 0.05. Results: the average age was 56.16 ± 15.77 years, and male sex predominated with 73.3 %. Survival at the end of the follow up was 78.9 %. The main echocardiographic variables of pulmonary hemodinamics showed a significant reduction at 12 weeks of treatment with sildenafil. The survival of patients with a 25 % reduction in pulmonary pressures in the echocardiogram performed at 12 weeks of treatment was greater at the end of the study (100 % vs 33 %, log-rank test p = 0.001). Conclusions: after using sildenafil, a significant reduction of pulmonary hemodynamics variables was found in the evolutionary echocardiogram. Survival was higher in patients who had this reduction (AU).
Assuntos
Humanos , Masculino , Feminino , Disfunção Ventricular Esquerda/tratamento farmacológico , Hipertensão Pulmonar/tratamento farmacológico , Pacientes , Disfunção Ventricular Esquerda/diagnóstico , Disfunção Ventricular Esquerda/terapia , Citrato de Sildenafila/provisão & distribuição , Citrato de Sildenafila/uso terapêutico , Citrato de Sildenafila/farmacologia , Hipertensão Pulmonar/diagnóstico , Hipertensão Pulmonar/terapiaRESUMO
RESUMEN Objetivo: Reportar el caso de una gestante con antecedente de abdominoplastia con plicatura transversa (transverse plication lipoabdominoplasty, undermining halted at umbilicus, liposuction without restrictions, umbilicoplasty with a skin graft, and low transverse scar localization - TULUA) y revisar la literatura disponible en torno al efecto queproduce la abdominoplastia sobre el embarazo y el impacto de la gestación sobre el resultado estético en una paciente con esta intervención. Materiales y métodos: Se reporta el caso de una mujer de 23 años, en estado de gestación, con antecedente de abdominoplastia ocho meses antes de su embarazo. Se realizó una búsqueda de la literatura en Medline vía PubMed, Cochrane library, SciELO, LILACS, BVS y Google Scholar, sin restricción por tipo de idioma o fecha de publicación. Se incluyeron estudios de cualquier diseño, incluyendo reporte de casos. Se excluyeron capítulos de libro y guías de práctica clínica. Resultados: La búsqueda identificó 1.158 estudios, de los cuales 13 cumplieron los criterios de inclusióny de exclusión, estos fueron series o reportes de caso, para un total de 111 pacientes. No se encontraron reportes de TULUA antes de embarazo. El rango de edad al momento del parto fue de 19 a 37 años y todos los neonatos fueron a término con peso adecuado para la edad gestacional. Once estudios describieron la vía de parto, siete por cesárea y cuatro por vía vaginal; dos estudios reportaron el desarrollo de prolapso cervical uterino, uno de ellos a las 15 semanas de gestación y otro al momento del trabajo de parto; tres pacientes experimentaron deficiente bloqueo nervioso en la pared abdominal durante la cesárea. En lo que respecta a los resultados estéticos después del parto, la literatura es limitada a la hora de describir una posible recidiva de laxitud cutánea o diástasis. No obstante, dos reportes de caso señalaron un resultado estético satisfactorio. Conclusión: la literatura sobre embarazo posterior a una abdominoplastia es escasa y se limita a reportes de caso. La abdominoplastia podría incrementar la frecuencia de prolapso cervical y de cesárea, sin que se conozca con precisión el impacto de la intervención sobre los resultados perinatales. La reparación de la pared abdominal aparentemente se mantiene. Se requieren más estudios que aborden el resultado perinatal en mujeres con abdominoplastia y el impacto de la gestación sobre los resultados de la intervención.
ABSTRACT Objective: To report the case of a pregnant woman with a history of transverse plication abdominoplasty (TULUA) and to conduct a review of the available literature on the impact of this intervention on the course of gestation and vice versa. Materials and methods: Case report of a 23-year-old pregnant woman with a history of TULUA abdominoplasty performed eight months before pregnancy. A literature search was conducted in Medline, Cochrane Library, SciELO, LILACS, BVS and Google Scholar, with no restriction by language or date of publication. Studies of any design were included, including case reports. Book chapters and clinical practice guidelines were excluded. Results: Overall, 1,158 studies were identified, of which 13 case reports or case series met the inclusion and exclusion criteria, for a total of 111 patients. No reports of TULUA before pregnancy were found. Age at the time of delivery ranged between 19 and 37 years and all births were at term, with newborns of adequate birth weight. Eleven studies described the route of delivery, including 7 cases of cesarean section and 4 vaginal deliveries. Two studies described the development of cervical prolapse, one at 15 weeks of gestation and the second at the time of labor. Three patients experienced impaired abdominal wall nerve block during the cesarean section. Regarding cosmetic results after delivery, there is a paucity of data about potential relapse in the form of skin laxity or diastasis. However, satisfactory cosmetic results were reported in two cases. Conclusion: There is a paucity of literature on the topic of pregnancy following abdominoplasty, and it is limited to case reports. The literature suggests that abdominoplasty could increase the frequency of cervical prolapse and cesarean section, although the impact on perinatal outcome is not clear. It appears that abdominal wall repair is maintained. Additional studies focusing on perinatal outcomes in women with abdominoplasty and the impact of gestation on the results of the intervention are required.
Assuntos
Humanos , Feminino , Gravidez , Adulto Jovem , Lipoabdominoplastia , Gravidez , Cesárea , AbdominoplastiaRESUMO
RESUMEN Introducción: La supervivencia a mediano y largo plazo es un parámetro necesario para evaluar los resultados de la cirugía valvular cardíaca. Objetivos: Determinar la supervivencia a los cinco años de los pacientes operados de cirugía cardíaca valvular aórtica, mitral o ambas, y las variables que pueden pronosticar de manera independiente una peor sobrevida en el seguimiento. Método: Se realizó un estudio de cohorte que evaluó a los 139 pacientes operados de cirugía cardíaca valvular en el trienio 2010-2012, en el Instituto de Cardiología y Cirugía Cardiovascular de La Habana, Cuba, y que fueron egresados vivos del postoperatorio, hasta un período de cinco años posteriores a la intervención. Se realizó una curva de Kaplan Meier para determinar la supervivencia al final del seguimiento, así como un análisis multivariable de Cox para determinar las variables que se asociaron a una menor supervivencia. El nivel de significación estadística empleado fue p<0,05. Resultados: La muestra resultó homogénea según las variables clínicas y demográficas. La supervivencia al término del seguimiento, que tuvo una media de 5,8 años, fue de un 93%. El incremento de la edad (HR=1,15; p=0,001) y el haber sufrido bajo gasto cardíaco durante el perioperatorio (HR=3,54; p=0,037) se asociaron de manera independiente a una peor sobrevida en el seguimiento. Conclusiones: La supervivencia de los pacientes al concluir el seguimiento fue elevada. El incremento de la edad y el bajo gasto cardíaco perioperatorio fueron las variables asociadas de manera independiente a una menor sobrevida.
ABSTRACT Introduction: The mid and long term survival rate is a necessary parameter to evaluate the outcomes of heart valve surgery. Objectives: To determine the five-year survival of patients who underwent aortic and/or mitral valve surgery, and the variables that could independently predict a lower survival in the follow-up. Method: A cohort study was conducted for evaluating 139 patients who underwent a heart valve surgery, in the period 2010-2012, at the Instituto de Cardiología y Cirugía Cardiovascular of Havana, Cuba, all of which survived the postoperative period, and were followed up to five years after the surgery. A Kaplan-Meier curve was performed to determine the survival after surgery. Also, a multivariate Cox regression was carried out to determine the variables that were independently associated with a lower survival rate. The statistical significance level used was p<0.05. Results: The sample was homogeneous according to clinical and demographic variables. The overall survival rate was 93% at the end of the study, with a mean follow up of 5.8 years. The older age (HR=1.15; p=0.001) and the history of perioperative low cardiac output syndrome (HR= 3.54; p=0.037) were the variables independently associated to lower survival in the follow-up. Conclusions: The patients' survival when concluded the follow-up was high. The older age and the perioperative low cardiac output syndrome were the variables independently associated to lower survival.
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Cirurgia Geral , Sobrevida , Análise de SobrevidaRESUMO
OBJECTIVE: To report the case of a pregnant woman with a history of transverse plication abdominoplasty (TULUA) and to conduct a review of the available literature on the impact of this intervention on the course of gestation and vice versa. METHODS: Case report of a 23-year-old pregnant woman with a history of TULUA abdominoplasty performed eight months before pregnancy. A literature search was conducted in Medline, Cochrane Library, SciELO, LILACS, BVS and Google Scholar, with no restriction by language or date of publication. Studies of any design were included, including case reports. Book chapters and clinical practice guidelines were excluded. RESULTS: Overall, 1,158 studies were identified, of which 13 case reports or case series met the inclusion and exclusion criteria, for a total of 111 patients. No reports of TULUA before pregnancy were found. Age at the time of delivery ranged between 19 and 37 years and all births were at term, with newborns of adequate birth weight. Eleven studies described the route of delivery, including 7 cases of cesarean section and 4 vaginal deliveries. Two studies described the development of cervical prolapse, one at 15 weeks of gestation and the second at the time of labor. Three patients experienced impaired abdominal wall nerve block during the cesarean section. Regarding cosmetic results after delivery, there is a paucity of data about potential relapse in the form of skin laxity or diastasis. However, satisfactory cosmetic results were reported in two cases. CONCLUSIONS: There is a paucity of literature on the topic of pregnancy following abdominoplasty, and it is limited to case reports. The literature suggests that abdominoplasty could increase the frequency of cervical prolapse and cesarean section, although the impact on perinatal outcome is not clear. It appears that abdominal wall repair is maintained. Additional studies focusing on perinatal outcomes in women with abdominoplasty and the impact of gestation on the results of the intervention are required.
TITULO: EMBARAZO DE PLICATURA TRANSVERSA, SIN DISECCIÓN SUPRAUMBILICAL, LIPOSUCCIÓN IRRESTRICTA, NEOUMBILICOPLASTIA Y COLOCACIPON BAJA DE CICATRIZ (TULUA): REPORTE DE CASO Y REVISIÓN DE LA LITERATURA. OBJETIVO: Reportar el caso de una gestante con antecedente de abdominoplastia con plicatura transversa (transverse plication lipoabdominoplasty, undermining halted at umbilicus, liposuction without restrictions, umbilicoplasty with a skin graft, and low transverse scar localization - TULUA) y revisar la literatura disponible en torno al efecto queproduce la abdominoplastia sobre el embarazo y el impacto de la gestación sobre el resultado estético en una paciente con esta intervención. METODOS: Se reporta el caso de una mujer de 23 años, en estado de gestación, con antecedente de abdominoplastia ocho meses antes de su embarazo. Se realizó una búsqueda de la literatura en Medline vía PubMed, Cochrane library, SciELO, LILACS, BVS y Google Scholar, sin restricción por tipo de idioma o fecha de publicación. Se incluyeron estudios de cualquier diseño, incluyendo reporte de casos. Se excluyeron capítulos de libro y guías de práctica clínica. RESULTADOS: La búsqueda identificó 1.158 estudios, de los cuales 13 cumplieron los criterios de inclusióny de exclusión, estos fueron series o reportes de caso, para un total de 111 pacientes. No se encontraron reportes de TULUA antes de embarazo. El rango de edad al momento del parto fue de 19 a 37 años y todos los neonatos fueron a término con peso adecuado para la edad gestacional. Once estudios describieron la vía de parto, siete por cesárea y cuatro por vía vaginal; dos estudios reportaron el desarrollo de prolapso cervical uterino, uno de ellos a las 15 semanas de gestación y otro al momento del trabajo de parto; tres pacientes experimentaron deficiente bloqueo nervioso en la pared abdominal durante la cesárea. En lo que respecta a los resultados estéticos después del parto, la literatura es limitada a la hora de describir una posible recidiva de laxitud cutánea o diástasis. No obstante, dos reportes de caso señalaron un resultado estético satisfactorio. CONCLUSIONES: la literatura sobre embarazo posterior a una abdominoplastia es escasa y se limita a reportes de caso. La abdominoplastia podría incrementar la frecuencia de prolapso cervical y de cesárea, sin que se conozca con precisión el impacto de la intervención sobre los resultados perinatales. La reparación de la pared abdominal aparentemente se mantiene. Se requieren más estudios que aborden el resultado perinatal en mujeres con abdominoplastia y el impacto de la gestación sobre los resultados de la intervención.
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Lipectomia , Lipoabdominoplastia , Adulto , Cesárea/efeitos adversos , Cicatriz , Feminino , Humanos , Recém-Nascido , Gravidez , Umbigo/cirurgia , Adulto JovemRESUMO
Introducción: El lupus eritematoso sistémico es el modelo clásico de enfermedad autoinmune. En el desarrollo de la enfermedad intervienen varios tipos de inmunoglobulinas, con predominio de la IgG, IgM e IgA. Objetivo: Describir la utilidad del cociente albúmina/globulina como un indicador de actividad en el lupus eritematoso sistémico. Desarrollo: Se estima que el 50 por ciento de los pacientes con lupus eritematoso sistémico muestran una hipoalbuminemia con una hipergammaglobulinemia. La hipoalbuminemia en mayor medida está relacionada con la presencia de nefritis lúpica. La mitad de los pacientes con nefritis lúpica presentan proteinuria en el orden del síndrome nefrótico. Esta proteinuria iguala o invierte parcialmente el valor del cociente albúmina/globulina. El cociente albúmina/globulina invertido por sí solo es insuficiente para afirmar la presencia de actividad en el lupus eritematoso sistémico. Se deben excluir otras entidades clínicas causantes de hipergammaglobulinemia policlonal. Los criterios de actividad del lupus eritematoso sistémico incrementan la sensibilidad del cociente albúmina/globulina invertido. Conclusiones: La interpretación del cociente albúmina/globulina debe ir aparejada a la estimación de actividad por los criterios clínicos de mayor uso (SLICC, SLEDAI, BILAG). No en todos los pacientes con lupus eritematoso sistémico puede interpretarse como criterio de actividad, por lo que es necesario excluir otras entidades clínicas(AU)
Introduction: Systemic lupus erythematosus is the model of autoimmune disease. Several types of immunoglobulins are involved in the development of the disease, mainly IgG, IgM and IgA. Objective: To describe the potential use of the albumin/globulin ratio as an indicator of activity in systemic lupus erythematosus. Development: fifty percent of patients with systemic lupus erythematosus exhibit hypoalbuminemia with hypergammaglobulinemia. Hypoalbuminemia is mainly related to the presence of lupus nephritis. The half of patients with lupus nephritis develops proteinuria with values of nephrotic syndrome. The proteinuria equals or partially reverses the albumin/globulin ratio. The inverted albumin/globulin ratio is insufficient to establish the presence of lupus activity. Other clinical entities producing polyclonal hypergammaglobulinaemia should be excluded. The systemic lupus erythematosus activity criteria increase the sensitivity of the inverted albumin/globulin ratio. Conclusions: The interpretation of the albumin/globulin ratio requires the activity estimation by different clinical criteria (SLICC, SLEDAI, BILAG). The inverted albumin/globulin ratio cannot be interpreted as a stand-alone indicator of disease activity in every systemic lupus erythematosus patients(AU)
Assuntos
Humanos , Proteinúria , Doenças Autoimunes , Imunoglobulina A/análise , Imunoglobulina G/análise , Imunoglobulina M/análise , Hipoalbuminemia , Hipergamaglobulinemia/diagnóstico , Lúpus Eritematoso Sistêmico/diagnóstico , Síndrome Nefrótica , Razão de Chances , Albuminas/análiseRESUMO
RESUMEN Introducción: El síndrome de bajo gasto cardíaco (BGC) perioperatorio es una complicación frecuente en el postoperatorio de cirugía cardíaca la cual disminuye la supervivencia a corto plazo. Objetivo: Determinar las variables que pronostican de manera independiente la incidencia del BGC en el perioperatorio de cirugía cardíaca valvular en el Instituto de Cardiología y Cirugía Cardiovascular, durante el trienio 2012-2014. Método: Se realizó un estudio de cohorte donde se conformaron dos grupos: uno con BGC (46 pacientes) y otro sin él (110 pacientes). Se realizó una curva de Kaplan-Meier para determinar la supervivencia a los 30 días de la cirugía, se compararon los grupos con la prueba de rangos logarítmicos (log-rank). Se efectuó un análisis multivariable para determinar las variables que influyeron de manera independiente en la aparición del BGC. El nivel de significación estadístico empleado fue de p<0,05. Resultados: La muestra fue homogénea según características clínicas y demográficas. La incidencia y la mortalidad del BGC fueron del 29,5% y 28,3%, respectivamente. La disfunción renal preoperatoria (OR=5,13; p=0,005), el tiempo prolongado de circulación extracorpórea (OR=4,89; p=0,001) y la resistencia vascular pulmonar elevada (OR=7,52; p<0,001) fueron las variables que se asociaron de manera independiente a la aparición de bajo gasto. Conclusiones: El BGC reduce significativamente la supervivencia perioperatoria. La disfunción renal preoperatoria, el tiempo prolongado de circulación extracorpórea y la resistencia vascular pulmonar elevada constituyeron variables de peor pronóstico en estos pacientes, asociadas a una mayor probabilidad de sufrir esta complicación.
ABSTRACT Introduction: The perioperative low cardiac output syndrome (LCOS) is a frequent complication in the postoperative period of cardiac surgery which decreases short-term survival. Objective: To determine the variables that independently predict the incidence of LCOS in the perioperative period of heart valve surgery at the Instituto de Cardiología y Cirugía Cardiovascular, during the 2012-2014 triennium. Method: A cohort study was conducted where two groups were formed: one with LCOS (46 patients) and the other without it (110 patients). A Kaplan-Meier curve was performed to determine survival 30 days after surgery. The groups were compared with the log-rank test. A multivariate analysis was carried out to determine the variables that independently influenced the appearance of LCOS. The level of statistical significance used was p<0.05. Results: The sample was homogeneous according to clinical and demographic characteristics. The incidence and mortality of the LCOS were 29.5% and 28.3%, respectively. Preoperative renal dysfunction (OR=5.13, p=0.005), prolonged extracorporeal circulation time (OR=4.89, p=0.001) and elevated pulmonary vascular resistance (OR=7.52, p<0.001) were the variables independently associated with the appearance of low cardiac output. Conclusions: The LCOS significantly reduces perioperative survival. Preoperative renal dysfunction, prolonged extracorporeal circulation and elevated pulmonary vascular resistance were variables of worse prognosis in these patients, associated with a higher probability of suffering this complication.
Assuntos
Baixo Débito Cardíaco , Cirurgia Torácica , Análise de Sobrevida , SobrevivênciaRESUMO
Resumen: Objetivos: Describir la prevalencia de trastornos respiratorios del sueño (TRS) en escolares chilenos y estudiar factores de riesgo asociados. Pacientes y Método: Estudio transversal y descriptivo. Se enviaron cuestionarios a los padres de niños de 1° año básico de colegios de la Región Metropolitana (Santiago), Región del Biobío (Concepción, Chillán, Yumbel) y Región de Magallanes (Porvenir y Puerto Natales). Se consignaron datos antropométricos, desempeño escolar, características del hogar, contaminantes intradomiciliarios, antecedentes médicos y síntomas actuales de asma, rinitis alérgica y dermatitis atópica. Se determinó estado nutricional según zIMC. Se aplicó un cuestionario de sue ño pediátrico validado en español (pediatric sleep questionnaire, PSQ). Resultados: 564 encuestas fueron analizadas, la edad mediana fue 6 años (rango 5 a 9), 44,9% sexo masculino. La prevalencia de TRS fue 17,7% (n = 100): 6% en Vitacura (Metropolitana), 28,7% en Chillán (Biobío) y 36,4% en Puerto Natales (Magallanes) (p = 0,001). El grupo con TRS tuvo mayor proporción de hombres (54,5 vs 42,8%, p = 0,033), menor rendimiento académico (promedio general 6,36 ± 0,48 vs 6,56 ± 0,34, p = 0,001), menor educación superior materna (44,4 vs 69,9%, p = 0,001) y mayor exposición a contaminantes intradomiciliarios que aquellos sin TRS. Posterior al análisis multivariado se mantu vieron como predictor de TRS el haber presentado síntomas de rinitis en últimos 12 meses (OR 4,79; IC 95% 2,20-10,43) y el nivel educacional básico o medio de la madre (OR 3,51; IC 95% 1,53-8,02). Conclusiones: Los escolares chilenos presentan una alta prevalencia de TRS, con diferencias demo gráficas. Se asoció a factores de riesgo social, a factores más específicos de daño pulmonar y a peor cantidad y calidad del sueño.
Abstract: Objectives: To describe the prevalence of sleep-disordered breathing (SDB) in Chilean schoolchil dren and study associated risk factors. Patients and Method: We carried out a transversal and des criptive study. Questionnaires were sent to the parents of children attending first year of elementary school in the Metropolitan Region (Santiago), the Biobío Region (Concepción, Chillán, Yumbel) and the Magallanes Region (Porvenir and Puerto Natales). Anthropometric data, school performan ce, household characteristics, indoor pollutants, medical history, and current symptoms of asthma, allergic rhinitis, and atopic dermatitis were recorded. The nutritional status was determined accor ding to z-BMI. A pediatric sleep questionnaire validated in Spanish (PSQ) was applied. Results: 564 questionnaires were analyzed, the median age was six years (range 5 to 9), 44.9% male. The SDB prevalence was 17.7% (n = 100): 6% in Vitacura (Metropolitan Region), 28.7% in Chillán (Biobío Region), and 36.4% in Puerto Natales (Magallanes Region) (p = 0.001). The group with SDB had a higher proportion of men (54.5 vs 42.8%, p = 0.033), lower academic performance (overall grade point average 6.36 ± 0.48 vs 6.56 ± 0.34, p = 0.001), lower maternal higher education (44.4% vs 69.9%, p = 0.001), and higher exposure to indoor pollutants than those without SDB. After the multivariate analysis, symptoms of rhinitis in the last 12 months (OR 4.79, 95% CI 2.20-10.43) and lower maternal educational level (OR 3.51; 95% CI 1.53-8.02) remained as predictors of SDB. Con clusions: Chilean schoolchildren have a high prevalence of SDB with demographic differences. It was associated with social risk factors, more specific factors of lung damage, and worse sleep quality and quantity.
Assuntos
Humanos , Masculino , Feminino , Pré-Escolar , Criança , Síndromes da Apneia do Sono/epidemiologia , Síndromes da Apneia do Sono/etiologia , Chile/epidemiologia , Prevalência , Estudos Transversais , Fatores de RiscoRESUMO
OBJECTIVES: To describe the prevalence of sleep-disordered breathing (SDB) in Chilean schoolchil dren and study associated risk factors. PATIENTS AND METHOD: We carried out a transversal and des criptive study. Questionnaires were sent to the parents of children attending first year of elementary school in the Metropolitan Region (Santiago), the Biobío Region (Concepción, Chillán, Yumbel) and the Magallanes Region (Porvenir and Puerto Natales). Anthropometric data, school performan ce, household characteristics, indoor pollutants, medical history, and current symptoms of asthma, allergic rhinitis, and atopic dermatitis were recorded. The nutritional status was determined accor ding to z-BMI. A pediatric sleep questionnaire validated in Spanish (PSQ) was applied. RESULTS: 564 questionnaires were analyzed, the median age was six years (range 5 to 9), 44.9% male. The SDB prevalence was 17.7% (n = 100): 6% in Vitacura (Metropolitan Region), 28.7% in Chillán (Biobío Region), and 36.4% in Puerto Natales (Magallanes Region) (p = 0.001). The group with SDB had a higher proportion of men (54.5 vs 42.8%, p = 0.033), lower academic performance (overall grade point average 6.36 ± 0.48 vs 6.56 ± 0.34, p = 0.001), lower maternal higher education (44.4% vs 69.9%, p = 0.001), and higher exposure to indoor pollutants than those without SDB. After the multivariate analysis, symptoms of rhinitis in the last 12 months (OR 4.79, 95% CI 2.20-10.43) and lower maternal educational level (OR 3.51; 95% CI 1.53-8.02) remained as predictors of SDB. Con clusions: Chilean schoolchildren have a high prevalence of SDB with demographic differences. It was associated with social risk factors, more specific factors of lung damage, and worse sleep quality and quantity.
Assuntos
Síndromes da Apneia do Sono/epidemiologia , Criança , Pré-Escolar , Chile/epidemiologia , Estudos Transversais , Feminino , Humanos , Masculino , Prevalência , Fatores de Risco , Síndromes da Apneia do Sono/etiologiaRESUMO
El histiocitoma fibroso maligno es el sarcoma de partes blandas más frecuente de la adultez tardía. Se desarrolla habitualmente en los miembros inferiores y en el retroperitoneo. Su pronóstico es malo, la recidiva local y las metástasis a distancia. Se presenta el caso de un paciente con metástasis en el estómago de un histiocitoma fibroso maligno. El objetivo de esta publicación es la presentación de una forma poco común de diseminación metastásica del histiocitoma fibroso maligno(AU)
Malignant fibrous histiocytoma is the most common soft tissue sarcoma of late adult life. It usually develops in the lower extremities and in the retroperitonium. Prognosis is fairly poor; local relapse and distant metastasis are the common natural history. The is presented of a patient with stomach metastasis of malignant fibrous histiocytoma. This paper is aimed at presenting a rare way of metastatic dissemination of the malignant fibrous histiocytoma(AU)
Assuntos
Humanos , Masculino , Adulto , Histiocitoma Fibroso Maligno/diagnóstico , Metástase Neoplásica , Neoplasias Gástricas , Tomografia Computadorizada por Raios X/métodosRESUMO
Se presenta el caso de un paciente masculino de 73 años de edad operado por adenocarcinoma del antro gástrico. Se practicó gastrectomía subtotal distal más linfadenectomía D2. Durante el examen anatomopatológico de la pieza quirúrgica se encontró otro tumor pequeño en el espesor de la pared del antro cubierto por mucosa normal, separado del adenocarcinoma. El análisis histológico confirmó otra neoplasia incidental sincrónica, un tumor del estroma gastrointestinal de tipo fusiforme, positivo para el marcador tumoral CD117. El objetivo del trabajo es presentar esta asociación tumoral sincrónica, revisar sus características y las teorías etiopatogénicas actuales de esta condición sincrónica según la literatura especializada(AU)
A case is presented of a 73-year-old male patient who was operated for a gastric adenocarcinoma of the antrum. A distal subtotal gastrectomy plus D2 lymphadenectomy were practiced. During the anatomic and pathologic examination of the surgical piece, a second tiny tumor was found in the wall of the antrum and that was covered with a normal mucosa separated from the adenocarcinoma. The histologic examination confirmed another synchronous incidental neoplasm, a spindle-cell gastrointestinal stromal tumor, positive for the tumor marker CD117. This paper is aimed at presenting synchronous tumor entity, to review its characteristics and the current etiologic and pathogenic theories of this synchronic condition according to the specialized literature(AU)
Assuntos
Humanos , Masculino , Idoso , Adenocarcinoma , Neoplasias Gastrointestinais/etiologia , Tumores do Estroma Gastrointestinal/cirurgia , Gastrectomia/efeitos adversosRESUMO
El histiocitoma fibroso maligno es el sarcoma de partes blandas más frecuente de la adultez tardía. Se desarrolla habitualmente en los miembros inferiores y en el retroperitoneo. Su pronóstico es malo, la recidiva local y las metástasis a distancia. Se presenta el caso de un paciente con metástasis en el estómago de un histiocitoma fibroso maligno. El objetivo de esta publicación es la presentación de una forma poco común de diseminación metastásica del histiocitoma fibroso maligno(AU)
Malignant fibrous histiocytoma is the most common soft tissue sarcoma of late adult life. It usually develops in the lower extremities and in the retroperitonium. Prognosis is fairly poor; local relapse and distant metastasis are the common natural history. The is presented of a patient with stomach metastasis of malignant fibrous histiocytoma. This paper is aimed at presenting a rare way of metastatic dissemination of the malignant fibrous histiocytoma(AU)
Assuntos
Humanos , Masculino , Adulto , Histiocitoma Fibroso Maligno/diagnóstico , Metástase Neoplásica , Neoplasias Gástricas/tratamento farmacológico , Tomografia Computadorizada por Raios X/métodosRESUMO
Se presenta el caso de un paciente masculino de 73 años de edad operado por adenocarcinoma del antro gástrico. Se practicó gastrectomía subtotal distal más linfadenectomía D2. Durante el examen anatomopatológico de la pieza quirúrgica se encontró otro tumor pequeño en el espesor de la pared del antro cubierto por mucosa normal, separado del adenocarcinoma. El análisis histológico confirmó otra neoplasia incidental sincrónica, un tumor del estroma gastrointestinal de tipo fusiforme, positivo para el marcador tumoral CD117. El objetivo del trabajo es presentar esta asociación tumoral sincrónica, revisar sus características y las teorías etiopatogénicas actuales de esta condición sincrónica según la literatura especializada(AU)
A case is presented of a 73-year-old male patient who was operated for a gastric adenocarcinoma of the antrum. A distal subtotal gastrectomy plus D2 lymphadenectomy were practiced. During the anatomic and pathologic examination of the surgical piece, a second tiny tumor was found in the wall of the antrum and that was covered with a normal mucosa separated from the adenocarcinoma. The histologic examination confirmed another synchronous incidental neoplasm, a spindle-cell gastrointestinal stromal tumor, positive for the tumor marker CD117. This paper is aimed at presenting synchronous tumor entity, to review its characteristics and the current etiologic and pathogenic theories of this synchronic condition according to the specialized literature(AU)
Assuntos
Humanos , Masculino , Idoso , Adenocarcinoma/diagnóstico por imagem , Neoplasias Gastrointestinais/etiologia , Tumores do Estroma Gastrointestinal/cirurgia , Gastrectomia/efeitos adversosRESUMO
RESUMEN El tracoma es una de las Enfermedades Tropicales Desatendidas; lo producen los serotipos A, B, Ba y C de la bacteria intracelular Chlamydia trachomatis, adquirida a partir de la diseminación directa por contacto ocular, propagación indirecta por fómites, transmisión por moscas que buscan los ojos y contacto con los dedos contaminados con secreciones oculares y nasales. En la actualidad es la principal causa de ceguera prevenible en el mundo, representa el 1,4 % de los casos totales y genera el deterioro visual de 1,8 millones de personas, de las cuales 500 000 tienen ceguera. Se calcula que hay 51 países endémicos distribuidos en África, Asia, Latinoamérica y Oceanía. En América hay focos activos en Brasil, México, Guatemala y Colombia. Las manifestaciones oculares iniciales son epífora, inyección conjuntival y secreción mucopurulenta; con el curso crónico se producen queratitis, entropión, triquiasis y opacidades corneales. El diagnóstico es básicamente clínico. Para eliminar esta enfermedad, la Organización Mundial de la Salud formuló el Programa Global para la Eliminación del Tracoma para 2020, basado en la implementación de la estrategia SAFE, consistente en cirugía para evitar complicaciones, tratamiento antibiótico, higiene facial y corporal y mejoramiento de las condiciones ambientales.
SUMMARY Trachoma is one of the Neglected Tropical Diseases. It is caused by the serotypes A, B, Ba and C o the intracellular bacteria Chlamydia trachomatis, acquired directly by ocular contact, and indirectly by fomites; also, transmitted by eye-seeking flies, and fingers contaminated with ocular and nasal secretions. Currently, trachoma is the leading cause of preventable blindness in the world, it represents 1.4 % of the total cases and generates visual deterioration in 1.8 million people, of which 500 000 are blind. It is estimated that 51 countries are endemic, distributed in Africa, Asia, Latin America and Oceania. Outbreaks in America take place in Brazil, Mexico, Guatemala, and Colombia. Initial ocular manifestations are epiphora, conjunctival injection and mucopurulent discharge; in the course of chronicity keratitis, entropion, trichiasis and corneal opacities are produced. Diagnosis is basically clinical. In order to eliminate this disease, the World Health Organization formulated the Global Program for the Elimination of Trachoma for 2020, based on the implementation of the SAFE strategy, which consists of surgery to avoid complications, antibiotic therapy, facial and body hygiene and the improvement of environmental conditions.
RESUMO O tracoma é uma das Doenças Tropicais Desatendidas; o produz os serótipos A, B, Ba e C da bactéria intracelular Chlamydia trachomatis, adquirida a partir da disseminação direta por contato ocular, propagação indireta por fómites, transmissão por moscas que buscam os olhos e contato com os dedos contaminados com secreções oculares e nasais. Na atualidade é a principal causa de cegueira evitável no mundo, representa 1,4 % dos casos totais e gera o deterioro visual de 1,8 milhões de pessoas, das quais 500 000 têm cegueira. Se calcula que há 51 países endêmicos distribuídos na África, na Ásia, na América Latina e na Oceania. Na América há focos ativos no Brasil, no México, na Guatemala e na Colômbia. As manifestações oculares iniciais são epífora, injeção conjuntival e secreção mucopurulenta; com o curso crônico se produz ceratiti, entropio, triquíase e opacidades corneais. O diagnóstico é basicamente clínico. Para eliminar esta doença, a Organização Mundial da Saúde formulou o Programa Global para a Eliminação do Tracoma para 2020, baseado na implementação da estratégia SAFE, consistente na cirurgia para evitar complicações, tratamento antibiótico, higiene facial e corporal e melhoramento das condições ambientais.
Assuntos
Humanos , Chlamydia trachomatis , Tracoma , Doenças Negligenciadas , OftalmopatiasRESUMO
Se presenta el caso de un paciente masculino de 54 años de edad operado en dos ocasiones por adenocarcinoma gástrico, a quien se le encontró una masa ósea de la cicatriz de la línea media abdominal que fue resecada. El análisis histológico confirmó una formación ósea madura. Este hallazgo llama la atención sobre la formación ósea en las cicatrices quirúrgicas. Debe hacerse diagnóstico diferencial con recidivas metastásicas de la cicatriz quirúrgica de aparición posterior a cirugía abdominal por cáncer. Se analizó la patogenia según la literatura especializada. El objetivo del trabajo fue presentar una entidad poco frecuente y revisar las teorías etiopatogénicas actuales de esta condición morbosa(AU)
A case is reported of a 54-year-old male patient operated twice for gastric adenocarcinoma, who was found to have a bone mass of the midline abdominal scar that was removed. Histological analysis confirmed mature bone formation. This finding draws attention to bone formation in surgical scars. Differential diagnosis should be made with metastatic relapses of the surgical scar that appears after abdominal surgery for cancer. Pathogenesis was analyzed according to the specialized literature. The objective of this study was to present a rare entity and to review current etiopathogenic theories of this morbid condition(AU)
Assuntos
Humanos , Masculino , Pessoa de Meia-Idade , Laparotomia/métodos , Ossificação Heterotópica/diagnóstico , Técnicas HistológicasRESUMO
The characterization of prodromal stages in neurodegenerative disorders is becoming increasingly important because of the need for early neuroprotective therapies. Research during the past 3 decades in spinocerebellar ataxia type 2 has revealed a large body of evidence suggesting that many disease features precede the manifest cerebellar syndrome, which delineates the prodromal stage of this disorder. This stage is defined by clinical, imaging, and functional criteria, which are supported by early molecular events demonstrated in animal models. Knowledge regarding prodromal spinocerebellar ataxia type 2 provides insight into the mechanisms underlying neurodegeneration from the early stages, which enables the design of promising disease-modifying clinical trials through the identification of the optimum moment to begin the therapies, the appropriate selection of individuals, and the identification of sensitive outcome measures. The management of patients in prodromal spinocerebellar ataxia type 2 may raise ethical dilemmas related to predictive diagnosis and early interventions, which impose new challenges to clinical and therapeutic research. © 2017 International Parkinson and Movement Disorder Society.
Assuntos
Diagnóstico Precoce , Intervenção Médica Precoce/métodos , Sintomas Prodrômicos , Ataxias Espinocerebelares/diagnóstico , Ataxina-2/genética , Encéfalo/diagnóstico por imagem , Intervenção Médica Precoce/ética , Ética Médica , Potenciais Evocados Auditivos do Tronco Encefálico , Potenciais Somatossensoriais Evocados , Medições dos Movimentos Oculares , Testes Genéticos , Humanos , Cãibra Muscular/fisiopatologia , Condução Nervosa , Transtornos do Olfato/fisiopatologia , Polissonografia , Disautonomias Primárias/fisiopatologia , Reflexo Anormal , Ataxias Espinocerebelares/genética , Ataxias Espinocerebelares/fisiopatologia , Ataxias Espinocerebelares/terapia , Estimulação Magnética TranscranianaRESUMO
Se presenta el caso de un paciente masculino de 54 años de edad operado en dos ocasiones por adenocarcinoma gástrico, a quien se le encontró una masa ósea de la cicatriz de la línea media abdominal que fue resecada. El análisis histológico confirmó una formación ósea madura. Este hallazgo llama la atención sobre la formación ósea en las cicatrices quirúrgicas. Debe hacerse diagnóstico diferencial con recidivas metastásicas de la cicatriz quirúrgica de aparición posterior a cirugía abdominal por cáncer. Se analizó la patogenia según la literatura especializada. El objetivo del trabajo fue presentar una entidad poco frecuente y revisar las teorías etiopatogénicas actuales de esta condición morbosa(AU)
A case is reported of a 54-year-old male patient operated twice for gastric adenocarcinoma, who was found to have a bone mass of the midline abdominal scar that was removed. Histological analysis confirmed mature bone formation. This finding draws attention to bone formation in surgical scars. Differential diagnosis should be made with metastatic relapses of the surgical scar that appears after abdominal surgery for cancer. Pathogenesis was analyzed according to the specialized literature. The objective of this study was to present a rare entity and to review current etiopathogenic theories of this morbid condition(AU)