RESUMEN

An angiomyofibroblastoma is a benign tumor that may present itself in the genital tract of a reproductive age woman. Despite it being a benign neoplasia, unable to be invasive, it can reach large sizes, producing discomfort, pain, and anatomical deformation. A late diagnosis may result in increased surgical difficulty for resection. The following is the clinical case of a woman with a vulvo-perineal tumor of 6 years of evolution, with a final diagnosis of angiomyofibroblastoma, in which complete resection of the lesion was achieved with good cosmetic results. The highlight of this tumor is its slow, silent, but progressive growth, leading to diagnoses that are often confused and late, with a consequent delay in treatment. Among the common differential diagnoses are the Bartholin gland cyst and the aggressive angiomyxoma.

El angiomiofibroblastoma es un tumor benigno que puede presentarse en el tracto genital de la mujer en edad reproductiva. A pesar de ser una neoplasia benigna, sin capacidad invasora, puede alcanzar grandes tamaños, produciendo molestia, dolor y alteración importante de la anatomía. Si el diagnóstico es tardío, aumenta la dificultad quirúrgica en su resección. A continuación, se presenta el caso clínico de una mujer con un tumor vulvoperineal de 6 años de evolución, con diagnóstico final de angiomiofibroblastoma, en el que se logró la resección completa de la lesión con un buen resultado estético. La importancia de este tumor está dada por su crecimiento lento, silencioso, pero progresivo, llevando a que su diagnóstico sea en muchas ocasiones confuso y tardío, con el consecuente retraso en el tratamiento. Dentro de los diagnósticos diferenciales comunes se encuentran el quiste de la glándula de Bartholino y el angiomixoma agresivo.

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Angioleiomioma (AL) é um tumor benigno de origem perivascular que raramente é observado na cavidade oral, principalmente em localizações como a gengiva. Devido sua apresentação clínica inespecífica, os ALs podem mimetizar outras lesões orais, como tumores benignos de glândulas salivares e lesões reacionais, como o granuloma piogênico. O presente artigo objetiva relatar um caso raro de AL localizado em gengiva, em uma paciente de 19 anos. Clinicamente, a lesão apresentava-se como um tumor assintomático, oval, pedunculado, bem definido, com superfície lisa, consistência fibrosa e cor eritematosa, semelhante a um granuloma piogênico, Uma biópsia excisional foi realizada e o fragmento foi encaminhado para análise histopatológica, que revelou uma proliferação vascular de diversos calibres, contendo paredes musculares espessas e proliferação muscular adjacente, além de infiltrado inflamatório, predominantemente crônico, hemácias extravasadas e área de ulceração, consistente com o diagnóstico de AL inflamado. A histopatologia desempenha um papel importante no diagnóstico final de lesões raras e com características clínicas inespecíficas. A excisão cirúrgica da lesão é o tratamento de escolha mais eficaz para os ALs orais. (AU)

Angioleiomyoma (AL) is a benign tumor of smooth muscle of perivascular origin that is rarely seen in the oral cavity, mainly in locations like the gingiva. Due to their nonspecific clinical presentation, ALs can mimic other oral lesions, such as benign salivary gland tumors and reactional lesions, as a pyogenic granuloma. We reported a case of an AL located in the gingiva in a 19-year-old female patient. In clinical terms, the lesion was presented as an asymptomatic, oval, pedunculated, well-defined nodule with a smooth surface, fibrous consistency and erythematous color, similar to a pyogenic granuloma. An excisional biopsy was performed and the fragment was sent for histopathological analysis that revealed a vascular proliferation of different calibers, containing thick muscle walls and adjacent muscle proliferation, in addition to an inflammatory infiltrate, predominantly chronic, extravasated red blood cells and an area of ulceration, consistent with the diagnosis of inflamed AL. The histopathology plays an important role in the final diagnosis of rare lesions and with nonspecific clinical characteristics. The surgical excision of the lesion is the most effective treatment of choice for oral ALs. (AU)

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El angioleiomioma (AL) es una neoplasia benigna, bien circunscrita y de crecimiento lento, que representa 5% de las neoplasias de tejidos blandos y cuya etiología es desconocida. Se origina del músculo liso, mayormente de las paredes de los vasos sanguíneos; su localización es más frecuente en extremidades, siendo raros en la región de cabeza y cuello, y más aún en cavidad bucal. Histológicamente la lesión se caracteriza por ser un nódulo bien encapsulado con proliferación de fascículos de músculo liso maduro alrededor de la luz de los vasos sanguíneos, cuyas células suelen ser positivas a marcadores de inmunohistoquímica como alfa actina de músculo liso, desmina, HHF35, miosina, calponina y H-caldesmon. El tratamiento actual es la escisión quirúrgica completa con una tasa de recurrencia prácticamente nula. El objetivo es resaltar la importancia del diagnóstico y el manejo correcto de las lesiones intraorales a través de la presentación de un caso clínico de un leiomioma vascular localizado en región nasolabial, además de hacer la revisión de la literatura correspondiente (AU)

The angioleiomyoma (AL) is a benign neoplasm, well circumscribed and slow growing, that represents 5% of the soft tissue neoplasms, whose etiology is unknown. It originates from smooth muscle, mostly from the walls of blood vessels; regarding its location, it more frequently appears in the extremities, being rare in the head and neck region, and even more so in the oral cavity. Histologically, the lesion is characterized by being a well encapsulated nodule with proliferation of mature smooth muscle bundles around the lumen of the blood vessels, whose cells are usually positive for immunohistochemical markers such as alpha smooth muscle actin, desmin, HHF35, myosin, calponin and H-caldesmon. The current treatment is complete surgical excision having zero recurrence rate. The objective of the following article is to educate on the importance of correct diagnosis and management of intraoral lesions through the presentation of a clinical case of a vascular leiomyoma located in the nasolabial region, in addition to reviewing the corresponding literature (AU)

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Resumen El angioleiomioma es un tumor benigno perivascular que raramente se localiza en el útero. Se expone el caso de un angioleiomioma de gran tamaño en una mujer de 30 años con sangrado menstrual abundante y masa abdominal palpable. La paciente fue sometida a miomectomía y diagnosticada de angioleiomioma por el estudio histológico. Ante síntomas persistentes, la angiomiomectomía o la histerectomía simple son eficaces.

Abstract Angioleiomyoma is a benign perivascular tumor that is rarely located in the uterus. This paper presents a case of a large angioleiomyoma in a 30-year-old woman with heavy menstrual bleeding and a palpable abdominal mass. The patient underwent myomectomy and was diagnosed with angioleiomyoma by histological examination. For persistent symptoms, angiomyomectomy or simple hysterectomy are effective.

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RESUMEN: El Leiomioma es una neoplasia benigna originada en el tejido muscular liso por lo que puede manifestarse en cualquier región del cuerpo humano que contenga músculo liso, siendo el sitio más común el útero, la piel y en el tracto gastrointestinal. La escasa cantidad de tejido muscular liso en boca hace que su manifestación oral sea infrecuente, representando solo 0.06 % del total de este tipo de tumores. Los sitios más afectados suelen ser los labios, las mejillas, el paladar, la lengua y encías. Histológicamente se distinguen tres tipos: el Leiomioma Sólido, Angioleiomioma (Vascular) y Leiomioma Epitelioide (Leiomioblastoma). El origen de esta neoplasia en boca suele ser la túnica media de los vasos sanguíneos. El Leiomioma intraóseo suele ser aún menos frecuente, y con un diagnóstico diferencial complejo, con histopatología que en varias ocasiones no suele ser fácil de clasificar. Si bien es definida como un tumor benigno, su manifestación intraósea puede llegar a ser localmente agresiva y con un diagnóstico controversial, debiendo abordarse muchas veces como una neoplasia maligna. El objetivo de este artículo es presentar una revisión de la literatura de esta variante intraósea de Leiomioma situada en mandíbula, sus consideraciones clínicas y un algoritmo de tratamiento.

ABSTRACT: Leiomyoma is a benign neoplasm, the origin is the smooth muscle tissue that can be found in any area of the human body, which contains smooth muscle tissue. The most common regions it can be located, are the uterus, the skin and the gastrointestinal tract. The low quantity of muscle tissue in the mouth leads to infrequent oral manifestation, representing only 0.06 % of these tumors. The most affected regions are the lips, cheeks, palate, tongue and gums. The Histologic classification is: Solid Leiomyoma, Angioleiomyoma (vascular) and Epithelioid Leiomyoma (Leiomyoblastoma). The origin of this tumor in the mouth is the tunica media of the blood vessels. Nevertheless, and in spite of being defined as a benign tumor, it can be extremely aggressive, be subject to controversial diagnosis, and must often be treated as a malign neoplasm. The Intraosseous Leiomyoma is infrequent and presents a complicated differential diagnosis, with a histopathology that many times cannot be easily classified. The aim of this article is to present a review of intraosseous variant Leiomyoma in the mandible, the clinicians´ considerations and a treatment algorithm.

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INTRODUÇÃO: A angioleiomiomatose intravenosa é uma neoplasia uterina benigna rara que consiste na proliferação de células do músculo liso no plexo venoso uterino, com invasão da drenagem venosa extra-uterina. Há apenas 150 relatos da doença, e a apresentação clínica varia de assintomática a morte súbita. RELATO DE CASO: N.S.C, sexo feminino, 52 anos, hipertensa e dislipidêmica, com passado de histerectomia total com salpingoooforectomia devido a miomatose uterina aos 41 anos. Apresentou quadro de síncope ao esforço aos 45 anos. Ecocardiograma transtorácico (ECOTT) realizado para investigação da síncope, evidenciou massa lobulada e móvel no interior da veia cava inferior (VCI) e das câmaras cardíacas direitas (CD), com protrusão através da valva tricúspide atingindo a via de saída do ventrículo direito (VD). À tomografia computadorizada (TC) de tórax, abdome e pelve, foi visualizada neoplasia vascular associada a trombo com extensão desde veia ilíaca interna direita passando pela VCI até VD. Foi proposta tentativa de embolização da artéria ilíaca distal sem sucesso. Manteve-se em acompanhamento clínico. Após 4 anos de seguimento, evoluiu com piora clínica, com pré-síncope de repetição e ECOTT evidenciando crescimento da massa de 32mm em um ano. Ressonância cardíaca (RMC) mostrou formação se estendendo de VCI para CD com características de trombo. Realizada ressecção do mesmo sem intercorrências. O anatomopatológico confirmou diagnóstico de angioleiomiomatose intravenosa. Vem em acompanhamento ambulatorial desde então, assintomática, com nova TC sem evidência de recidiva de acometimento cardíaco. CONCLUSÃO: A etiologia da Angioleiomiomatose Intravenosa é incerta. Duas hipóteses são aceitas, que o tumor cresce de células musculares lisas da parede venosa, ou que ocorre invasão vascular por contiguidade de um crescimento inicial uterino. Apesar de suas características benignas, a cirurgia radical é o melhor tratamento. A ressecção incompleta do tumor pode levar a recorrência em até 30% dos casos. O acometimento pode estender-se pela veia cava inferior, CD e artéria pulmonar, produzindo bloqueio cardíaco e desfechos fatais relacionados a tromboses venosas e pulmonares. Angioleiomiomatose intravenosa deve ser considerada no diagnóstico diferencial de massas intracardíacas com invasão de veia cava inferior, e deve ser deve ser lembrada como causas de síncopes. A ressecção cirúrgica possibilita resolução dos sintomas e diagnóstico histológico da lesão. (AU)

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INTRODUÇÃO: A angioleiomiomatose intravenosa é uma neoplasia uterina benigna que consiste na proliferação de células do músculo liso no plexo venoso uterino, com invasão da drenagem venosa extra-uterina. Há somente 150 relatos da doença. Sua apresentação clínica depende da extensão do tumor, variando de assintomática a morte súbita. RELATO DE CASO: N.S.C, sexo feminino, 52 anos, com passado de histerectomia total devido a miomatose uterina. Apresentou quadro de síncope ao esforço aos 45 anos. Ecocardiograma transtorácico (ECOTT) realizado para investigação da síncope, evidenciou massa lobulada e móvel no interior da veia cava inferior (VCI) e das câmaras direitas, com protrusão através da valva tricúspide atingindo a via de saída do ventrículo direito (VD). À tomografia computadorizada (TC) foi visualizada neoplasia vascular associada a trombo com extensão desde veia ilíaca interna direita passando pela VCI até VD. A paciente evoluiu com quadro de plaquetopenia associada, sendo diagnosticada coagulopatia intravascular disseminada (CIVD) crônica. Foi proposta tentativa de embolização da artéria ilíaca distal sem sucesso. Após 4 anos de seguimento evoluiu com piora clínica com pré-síncope de repetição e ECOTT evidenciando crescimento da massa de 32mm em um ano. Ressonância (RNM) cardíaca mostrou massa se estendendo de VCI para câmaras cardíacas direitas com características de trombo. Realizada ressecção da massa intracardíaca em 23/01/15 sem intercorrências. O anatomopatológico confirmou diagnóstico de angioleiomiomatose intravenosa. Vem em acompanhamento ambulatorial desde então, assintomática, com nova TC sem evidência de recidiva de acometimento cardíaco. DISCUSSÃO: A etiologia da Angioleiomiomatose Intravenosa é incerta. Duas hipóteses são aceitas. A primeira, de que o tumor cresce de células musculares lisas da parede venosa. E a segunda, de que ocorre invasão vascular por contiguidade de um crescimento inicial uterino. Caucasianas pré-menopausa de meia idade são as preferencialmente afetadas. Apesar de suas características benignas, a cirurgia radical é o melhor tratamento. O acometimento pode estender-se pela veia cava inferior, câmaras cardíacas direitas e artéria pulmonar, produzindo bloqueio cardíaco e desfechos fatais relacionados a tromboses venosas e pulmonares. CONCLUSÃO: Angioleimionatose intravenosa deve ser considerada no diagnóstico diferencial de massas intracardíacas com invasão de veia cava inferior. A ressecção cirúrgica possibilita resolução dos sintomas, diagnóstico histológico da lesão e impediu crescimento subsequente da massa. (AU)

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BACKGROUND: A uterine neoplasm was observed, as an incidental finding, during post-mortem examination of a 26-year-old female multiparous African green monkey (Chlorocebus aethiops sabaeus). The intramural, expansile, 2 to 3 cm well-demarcated, dark-red, nodular neoplasm was located on the anterior uterine body (corpus) wall. METHODS: The mass was examined by light microscopy and by immunohistochemistry. RESULTS: The mass was confirmed as a cavernous uterine angioleiomyoma (syn. vascular leiomyoma) characterized by abundant intratumoural vasculature lined by Factor VIII-positive endothelial cells and surrounded by smooth muscle actin-positive cell proliferations. CONCLUSION: Angioleiomyoma sharing the characteristics of intramural human cavernous uterine angioleiomyoma should be considered in the differential diagnosis of uterine tumours in non-human primates.

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Knowledge of the inverted "T" incision--used in plastic, oncologic and orthopedic surgery--has allowed its adaptation for the diagnostic assessment and therapeutical approach of acral, nodular lesions. The authors describe the use of this technique for the surgical approach of a patient with a plantar nodular lesion, further diagnosed as a calcified angioleiomyoma.

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Los angioleiomiomas son tumores benignos poco frecuentes en la mano. Tienen mayor incidencia a partir de la cuarta década de la vida, con igual distribución por sexo. Rara vez se realiza un diagnóstico preoperatorio correcto, pues suelen confundirse con gangliones y lipomas, entre otros. Se describen 11 casos clínicos tratados en el Centro de Diagnóstico Integral Santa Bárbara de Zulia en la República Bolivariana de Venezuela durante un trienio. Luego de la escisión simple la evolución fue favorable y no hubo recidiva(AU)

Angioleiomyomas are rare benign tumors of the hand. They have higher incidence from the fourth decade of life, with equal gender distribution. A correct preoperative diagnosis is rarely made, because they are usually mistaken for ganglions and lypomas, among others. Eleven clinical cases treated at Santa Bárbara de Zulia Comprehensive Diagnosis Center in the Bolivarian Republic of Venezuela during a triennium are described. After the simple excision, outcome was favorable and there were not relapses(AU)

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The aim of this study was to examine a case report of vascular leiomyoma located in the oral mucosa of the oral cavity. Vascular leiomyoma is a benign tumor arising from smooth muscle. One factor that makes vascular leiomyomas in the oral cavity rare is that there is little smooth muscle in the mouth. The most common histological subtype in the oral cavity is the vascular subtype. The greatest difficulty in histological diagnosis of this entity is the similarity in morphology with other malignancies, particularly of neural or fibroblastic lineage. Wide surgical resection is the only treatment reported in the literature with good results. The recurrence rate is very low if complete resection is achieved. The study of rare or unusual lesions is very important for the clinical diagnosis of vascular leiomyoma.

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Vascular leiomyoma are uncommon benign smooth muscle tumors which generally present as a single painful nodule in the lower limbs. We report a case of vascular leiomyoma on the second finger of the left hand, an unusual location for this tumor.

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Vascular leiomyoma are uncommon benign smooth muscle tumors which generally present as a single painful nodule in the lower limbs. We report a case of vascular leiomyoma on the second finger of the left hand, an unusual location for this tumor.

Angioleiomiomas são tumores benignos raros derivados da musculatura lisa vascular, que geralmente se apresentam como nódulo doloroso solitário nos membros inferiores. Relata-se um caso de angioleiomioma no segundo quirodátilo esquerdo, localização incomum deste tumor.

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Congenital cutaneous angioleiomyoma is an extremely rare benign smooth muscle tumor. We present a case of a firm, painful subcutaneous mass noticed at birth on the left leg that on surgical excision proved to be an angioleiomyoma. Prognosis is good, and recurrences are uncommon. To our knowledge, this is the second report of a congenital angioleiomyoma.

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Angioleiomyoma is an uncommon benign soft tissue tumor usually found in the lower extremities and rarely observed in oral tissues. It is microscopically characterized as a proliferation of smooth muscle cells intermingled with abundant vascular channels. Oral angioleiomyomas affect mostly the lips, palate, buccal mucosa and tongue, and appears as a submucosal painless nodule. Upper lip is seldom affected and only few cases have been reported. We report three additional cases of angioleiomyoma affecting the lips of elderly patients. All lesions were asymptomatic and presented as submucosal nodules of approximately 1cm. Microscopic analysis on H&E sections revealed similar pattern in all cases, showing well-circumscribed and encapsulated tumors characterized by proliferation of smooth muscle cells and large amount of wide vascular spaces of varying sizes. Most tumor cells were immunoreactive for a-smooth muscle actin, desmin and HHF-35. CD34 was also positive on the endothelial cells. All patients were surgically treated and no recurrence was observed so far. The oral pathologists and clinicians should consider this entity when assessing nodular lesions on upper lip.

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