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1.
Endocrinol Diabetes Nutr (Engl Ed) ; 65(5): 255-264, 2018 May.
Artículo en Inglés, Español | MEDLINE | ID: mdl-29655957

RESUMEN

INTRODUCTION: Ectopic Cushing's syndrome (ECS) is a rare condition caused by ACTH secretion by extrapituitary tumors. Its low frequency makes it difficult to acquire experience in its management. The aim of this study was to describe patients with ECS seen at the endocrinology department of a tertiary hospital over 15 years. METHODS: This was a retrospective study of the clinical, biochemical and radiographic data, treatment, and course of patients with ECS seen from 2000 to 2015. RESULTS: Nine patients (6 of them female) with a mean age of 47 years were included in the study. The clinical syndrome developed in less than 3 months in all cases but one, and most patients also had edema, hyperpigmentation and/or hypokalemia. Mean urinary free cortisol and ACTH levels were 2,840µg/24h and 204pg/mL respectively. The ectopic origin was confirmed by a combination of dynamic non-invasive tests and radiographic studies in most cases. The tumor responsible could be identified in 8 cases, and 7 patients had metastatic dissemination. Primary treatment was surgery in one patient, surgery combined with systemic therapy in 3, and chemotherapy in the other 3 patients. Bilateral adrenalectomy was required in 4 patients to control hypercortisolism. After a mean follow-up of 40 months, 3 patients died, 5 were still alive, and one had been lost to follow-up. CONCLUSIONS: Our study confirms that ECS covers a wide spectrum of tumors of different aggressiveness and nature. The ectopic origin of Cushing's syndrome can usually, be suspected and confirmed in most cases without the need for invasive tests. Control of both hypercortisolism and the tumor requires multiple treatment modalities, and multidisciplinary management is recommended.


Asunto(s)
Síndrome de ACTH Ectópico/complicaciones , Síndrome de Cushing/etiología , Neoplasias Pancreáticas/complicaciones , Síndrome de ACTH Ectópico/tratamiento farmacológico , Síndrome de ACTH Ectópico/cirugía , Neoplasias de las Glándulas Suprarrenales/complicaciones , Neoplasias de las Glándulas Suprarrenales/cirugía , Adrenalectomía , Adulto , Anciano , Protocolos de Quimioterapia Combinada Antineoplásica/uso terapéutico , Tumor Carcinoide/complicaciones , Tumor Carcinoide/tratamiento farmacológico , Tumor Carcinoide/secundario , Tumor Carcinoide/cirugía , Carcinoma de Células Pequeñas/complicaciones , Carcinoma de Células Pequeñas/secundario , Carcinoma de Células Pequeñas/cirugía , Terapia Combinada , Femenino , Gastrinoma/complicaciones , Gastrinoma/diagnóstico , Gastrinoma/tratamiento farmacológico , Gastrinoma/secundario , Humanos , Hidrocortisona/orina , Neoplasias Hepáticas/complicaciones , Neoplasias Hepáticas/tratamiento farmacológico , Neoplasias Hepáticas/secundario , Neoplasias Hepáticas/cirugía , Neoplasias Pulmonares/complicaciones , Neoplasias Pulmonares/tratamiento farmacológico , Neoplasias Pulmonares/cirugía , Masculino , Persona de Mediana Edad , Invasividad Neoplásica , Neoplasias Pancreáticas/diagnóstico , Neoplasias Pancreáticas/cirugía , Feocromocitoma/complicaciones , Feocromocitoma/cirugía , Estudios Retrospectivos , Neoplasias Gástricas/complicaciones , Neoplasias del Timo/complicaciones , Neoplasias del Timo/tratamiento farmacológico , Neoplasias del Timo/cirugía , Adulto Joven
2.
Medicina (B.Aires) ; 75(4): 218-220, Aug. 2015. ilus, tab
Artículo en Español | LILACS | ID: biblio-841498

RESUMEN

Hombre de 54 años con antecedentes de enfermedad de Cushing 32 años antes de la consulta. Ingresó por edemas asociados a astenia y adinamia. En el laboratorio se constató hipopotasemia y alcalosis metabólica. Se realizó diagnóstico humoral de síndrome de Cushing secundario a secreción ectópica de hormona adrenocorticotropa (ACTH). En la tomografía de tórax se halló un tumor de 3 × 3 cm en el mediastino anterior. La anatomía patológica de la pieza quirúrgica fue compatible con un carcinoide tímico. Este paciente sufrió en dos oportunidades un síndrome de Cushing, la primera por enfermedad (adenoma hipofisiario) y la segunda vez por secreción ectópica de ACTH (SEA) una asociación no descripta, en nuestro conocimiento, en la literatura médica.


A 54-year-old man, with a history of Cushing’s disease diagnosed 32 years earlier, presented with edema, asthenia and general malaise. Abnormal laboratory studies depicted hypokalemia and metabolic alkalosis. A CT scan of the chest revealed a 3 × 3 cm tumor in the anterior mediastinum. The pathology was consistent with a thymic carcinoid. These findings led to a diagnosis of biochemical Cushing’s syndrome secondary to ectopic secretion of ACTH. Thus, this patient suffered twice of Cushing’s syndrome. The first instance was the consequence of an ACTH - secreting pituitary adenoma and the second of an ectopic secretion of ACTH. To the best of our knowledge this is the first such case reported in the medical literature.


Asunto(s)
Humanos , Masculino , Persona de Mediana Edad , Neoplasias del Timo/complicaciones , Síndrome de ACTH Ectópico/etiología , Tumores Neuroendocrinos/complicaciones , Síndrome de Cushing , Neoplasias del Timo/diagnóstico , Síndrome de ACTH Ectópico/diagnóstico , Tumores Neuroendocrinos/diagnóstico
3.
Rev. med. Rosario ; 80(3): 122-128, sept.-dic. 2014. ilus, tab
Artículo en Español | BINACIS | ID: bin-131209

RESUMEN

Se presenta el caso de un paciente varón de 32 años, derivado a nuestro servicio para evaluación de cuadro de 8 meses de evolución caracterizado por edema y rubicundez facial, obesidad central, edema en miembros inferiores e hipertensión arterial, compatible con síndrome de Cushing clínico. Aportaba estudios previos con cortisol séríco 29,8 y 33 Ag/dl (determinaciones realizadas con un mes de diferencia), ACTH 72,8 pg/ml, cortisol salival 2,1 Ag/dl, cortisol libre urinario (CLU) 993,4 Ag/24 hs. Los estudios imagenológicos (ecografía doppler renal, TAC de abdomen y pelvis c/contraste oral y e.v., TAC de cráneo s/contraste y RMI de cráneo c/contraste e.v.) no aportaron datos relevantes. Se confirmó bioquímicamente el síndrome de Cushing dependiente de ACTH: cortisol sérico (8 hs) 34,8 Ag/dl, ACTH (8 hs) 72 pg/ml, cortisol libre urinario 828 Ag/24 hs. El test de Nugent no mostró freno. El test de Liddle (8 mg oral dexametasona 23 hs) produjo un descenso del cortisol plasmático de solo 21%. La función tiroidea, las gonadotrofinas y la prolactina séricas eran normales. La radiografía de tórax mostró mediastino ensanchado e imagen nodular parahiliar basal derecha; esto se confirmó por TAC. La formación nodular medía 20 x 13mm, era de bordes lisos y aspecto inespecífico. Se exploró quirúrgicamente esta lesión, con diagnóstico intraoperatorio de población linfoide de pequeño tamaño. Se realizó nodulectomía por toracotomía con la sospecha de lesión linfoproliferativa. El diagnóstico anatomopatológico definitivo: tumor neuroendócrino bien diferenciado ... (AU)


The case of a male patient aged 32, referred to our service for evaluation of 8-month history of facial redness and edema,central obesity, lower limb edema and arterial hypertension consistent with clinical Cushing syndrome is presented. He hadprevious studies showing serum cortisol 29.8 and 33 mg/dl (determinations performed one month apart), ACTH 72.8 pg/ml, salivary cortisol 2.1 Ag/dl, urinary free cortisol (UFC) 993.4 Ag/24 h. Imaging studies (renal ultrasound doppler, CTof the abdomen and pelvis with oral and iv contrast, skull CT without contrast and skull RMI with iv contrast) did notprovide relevant data. Serum cortisol (8 hours) 34.8 Ag/dl, ACTH (8 h) 72 pg/ml, urinary free cortisol 828 Ag/24 h: anACTH-dependent CushingÆs syndrome was biochemically confirmed. NugentÆs test was negative. Overnight LiddleÆs test (8mg oral dexamethasone 23 h) resulted in a modest decrease (21%) in plasma cortisol. Thyroid function, serum gonadotropinsand prolactin were normal. The chest radiograph showed widened mediastinum and a right basal parahilar nodularimage; this was confirmed by CT. The nodule measured 20 x 13 mm, it had smooth edges and nonspecific appearance. Thislesion was explored surgically, with intraoperative diagnosis of small lymphoid population. Lumpectomy was performed bythoracotomy The final pathological diagnosis was well-differentiated neuroendocrine tumo...(AU)


Asunto(s)
Humanos , Masculino , Adulto , Síndrome de Cushing/diagnóstico , Síndrome de Cushing/terapia , Hipersecreción de la Hormona Adrenocorticotrópica Pituitaria (HACT)/diagnóstico , Hipersecreción de la Hormona Adrenocorticotrópica Pituitaria (HACT)/terapia , Síndrome de ACTH Ectópico , Tumores Neuroendocrinos/diagnóstico , Tumores Neuroendocrinos/terapia
4.
Rev. med. Rosario ; 80(3): 122-128, sept.-dic. 2014. ilus, tab
Artículo en Español | LILACS | ID: lil-740637

RESUMEN

Se presenta el caso de un paciente varón de 32 años, derivado a nuestro servicio para evaluación de cuadro de 8 meses de evolución caracterizado por edema y rubicundez facial, obesidad central, edema en miembros inferiores e hipertensión arterial, compatible con síndrome de Cushing clínico. Aportaba estudios previos con cortisol séríco 29,8 y 33 µg/dl (determinaciones realizadas con un mes de diferencia), ACTH 72,8 pg/ml, cortisol salival 2,1 µg/dl, cortisol libre urinario (CLU) 993,4 µg/24 hs. Los estudios imagenológicos (ecografía doppler renal, TAC de abdomen y pelvis c/contraste oral y e.v., TAC de cráneo s/contraste y RMI de cráneo c/contraste e.v.) no aportaron datos relevantes. Se confirmó bioquímicamente el síndrome de Cushing dependiente de ACTH: cortisol sérico (8 hs) 34,8 µg/dl, ACTH (8 hs) 72 pg/ml, cortisol libre urinario 828 µg/24 hs. El test de Nugent no mostró freno. El test de Liddle (8 mg oral dexametasona 23 hs) produjo un descenso del cortisol plasmático de solo 21%. La función tiroidea, las gonadotrofinas y la prolactina séricas eran normales. La radiografía de tórax mostró mediastino ensanchado e imagen nodular parahiliar basal derecha; esto se confirmó por TAC. La formación nodular medía 20 x 13mm, era de bordes lisos y aspecto inespecífico. Se exploró quirúrgicamente esta lesión, con diagnóstico intraoperatorio de población linfoide de pequeño tamaño. Se realizó nodulectomía por toracotomía con la sospecha de lesión linfoproliferativa. El diagnóstico anatomopatológico definitivo: tumor neuroendócrino bien diferenciado ...


The case of a male patient aged 32, referred to our service for evaluation of 8-month history of facial redness and edema,central obesity, lower limb edema and arterial hypertension consistent with clinical Cushing syndrome is presented. He hadprevious studies showing serum cortisol 29.8 and 33 mg/dl (determinations performed one month apart), ACTH 72.8 pg/ml, salivary cortisol 2.1 µg/dl, urinary free cortisol (UFC) 993.4 µg/24 h. Imaging studies (renal ultrasound doppler, CTof the abdomen and pelvis with oral and iv contrast, skull CT without contrast and skull RMI with iv contrast) did notprovide relevant data. Serum cortisol (8 hours) 34.8 µg/dl, ACTH (8 h) 72 pg/ml, urinary free cortisol 828 µg/24 h: anACTH-dependent Cushing’s syndrome was biochemically confirmed. Nugent’s test was negative. Overnight Liddle’s test (8mg oral dexamethasone 23 h) resulted in a modest decrease (21%) in plasma cortisol. Thyroid function, serum gonadotropinsand prolactin were normal. The chest radiograph showed widened mediastinum and a right basal parahilar nodularimage; this was confirmed by CT. The nodule measured 20 x 13 mm, it had smooth edges and nonspecific appearance. Thislesion was explored surgically, with intraoperative diagnosis of small lymphoid population. Lumpectomy was performed bythoracotomy The final pathological diagnosis was well-differentiated neuroendocrine tumo...


Asunto(s)
Humanos , Masculino , Adulto , Hipersecreción de la Hormona Adrenocorticotrópica Pituitaria (HACT) , Hipersecreción de la Hormona Adrenocorticotrópica Pituitaria (HACT) , Síndrome de Cushing/diagnóstico , Síndrome de Cushing/terapia , Síndrome de ACTH Ectópico , Tumores Neuroendocrinos/diagnóstico , Tumores Neuroendocrinos/terapia
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